女，33 岁，因停经 29+4 周，下腹痛 1+天于 2020 年 1 月 31 日 10:15 入院。末次月经：2019 年 7 月 7 日，因「继发不孕」行 IVF-ET 术助孕，7 月 27 日移植 2 枚胚胎，10 月 8 日 B 超提示宫内双绒毛膜双羊膜囊双胎。孕期规律产检，实验室检查示：HBsAg（+），HBeAb（+），HBcAb（+），HBV-DNA 3.60E+004 copies/ml，未行抗病毒治疗，余结果无特殊。
入院前 1 天自觉不规律下腹阵痛，可忍受，无阴道流血流液，未就诊。入院当天自觉腹痛时间较前延长，在外院复查 B 超，提示：双胎羊水过多（B1 AFV 104 mm，AFI 247 mm；B2 AFV 76 mm，AFI 247 mm），建议转上级医院进一步治疗，遂来入院。
既往史：孕 2 产 0,2016 年因「宫外孕」在外院行「腹腔镜下左侧输卵管切除术」。2018 年在我院行「腹式子宫腺肌瘤剔除术」（病灶位于后壁，手术时穿透内膜）。
查体：身高 152 cm，体重 67.5 kg，血压 96/60 mmHg，脉搏 74 次/分，呼吸 20 次/分，体温 36.5℃，患者神志清楚，自动体位，心肺检查无特殊，腹部膨隆，下腹部可见横行手术疤痕，长约 15 cm，腹软，无压痛反跳痛，子宫软，无压痛，手置宫底可及弱宫缩，宫高 36 cm，腹围 108 cm，多普勒探及两个胎心，分别为 152 次/分、148 次/分。阴道检查：宫颈管长 3 cm，外口闭合。
入院诊断：先兆早产；孕 2 产 0 宫内妊娠 29+4 周双活胎；双绒毛膜双羊膜囊双胎；疤痕子宫（腺肌瘤剔除术后）；体外授精胚胎移植术后；乙肝病毒携带者
病情发展经过：
10:15：入院胎监完成，录得频密宫缩，间隔约 3-4 分钟，每次持续约 15-20 秒，宫压 40-50 mmHg，患者诉自觉下腹隐痛。
10:25：开始静滴硫酸镁，用药过程中患者无诉不适。
11:39：患者在病房进食家属购买的稀粥后出现上腹疼痛，呕吐胃内容物 1 次。至床边查看，患者痛苦面容，脸色苍白，但神志清楚，对答切题，予甲氧氯普胺 10 mg 肌肉注射。
此时患者腹痛及呕吐的原因考虑什么？
12:20：患者家属来报，诉患者腹痛无缓解，再次至床边查看，腹部查体示：剑突下轻压痛，无明显反跳痛，全腹软，其余部位无压痛反跳痛，子宫软，无压痛。加用奥美拉唑 40 mg 静脉注射。
12:40：患者腹痛进行性加剧，烦躁，在病床上翻滚。征得家属同意后停滴硫酸镁，急送手术室行剖宫产术+剖腹探查术。
你认为手术中会发现什么？
患者推入手术间后神志清楚，麻醉医生上心电监护仪后发现血压测不到。遂立刻行气管插管全麻开始手术。打开腹膜发现盆腔内暗红色血液及凝血块约 1000 ml，清理后可暴露子宫前壁，外观未发现明显异常。
取子宫下段横切口切开肌层，娩出两活婴，B1 羊水清，估计约 1000 ml，体重 1.5 kg，Apgar 评分 1 分钟 4 分（肌张力 0 分，心率、呼吸、刺激反射及皮肤颜色各 1 分），B2 羊水 I 度粪染，估计约 1000 ml，体重约 1.47 kg，Apgar 评分 1 分钟 3 分（呼吸、肌张力 0 分，心率、刺激反射及皮肤颜色各 1 分）。两新生儿经在场新生儿科新生抢救，均复苏成功，转新生儿科进一步治疗。徒手剥离胎盘顺利（胎盘附着于子宫后壁），检视无缺损，外观符合双绒毛膜双羊膜囊双胎。
患者盆腔积血的原因是？
将子宫托出盆腔进行检查，所见如下图（产科的手术医生、助产士、麻醉医生、手术室护士和新生儿科医生加起来差不多 20 人，大抢救太紧张，没来得及照相，只好画图了）：
图 1 子宫破裂示意图（图中为子宫背面）
子宫体后壁距左侧宫旁及宫底分别为 4 cm 处见一破口，长约 4 cm，与宫腔相通，探查破口发现其上下缘分别纵向延裂 3 cm、6 cm，局部浆膜完整，考虑子宫破裂，破裂处为原腺肌瘤剔除术疤痕所在部位，腹腔内积血来自附着于子宫后壁的胎盘出血。
以 1-0 可吸收线间断缝合子宫破裂处（包括上下肌层延裂）及下段切口，探查腹腔，发现小肠间隙、肝肾隐窝等处多量红色血液及凝血块，逐一清理，生理盐水冲洗腹腔，再次检查未发现活动性出血后关腹。术后估计患者出血量为 3000 ml。术中共补液 2800 ml，输注红细胞悬液 440 ml，血浆 800 ml。返回病房后再输红细胞悬液 400 ml，纤维蛋白原 2 g。
术后诊断：子宫破裂；失血性休克；孕 2 产 2 宫内妊娠 29+4 周 LSP/ROT 剖宫产两活婴；疤痕子宫（腺肌瘤剔除术后）；早产；双绒毛膜双羊膜囊双胎；体外授精胚胎移植术后；双侧输卵管缺如（切除术后）；乙肝病毒携带者；B1 新生儿轻度窒息；B1 低出生体重儿；B1 单臀先露；B2 新生儿重度窒息；B2 羊水 I°粪染；B2 极低出生体重儿
病人的结局：
患者恢复良好，伤口愈合佳，于术后第 10 天出院。新生儿目前仍在我院新生儿科住院，一般状况良好。
讨论：
1、子宫肌瘤/腺肌瘤剔除术后子宫破裂的流行病学
随着二胎政策的公布实施，「疤痕子宫」这一名词逐渐从病历纸中走进大众视野。这些年居高不下的剖宫产率一直被各界人士所诟病，剖宫产术后疤痕子宫作为独生子女政策的次生产品自然受到的关注更多。相信今天活跃在产科临床一线的医生们都在剖宫产术中见过不完全破裂的剖宫产瘢痕，阴道试产过程中「咧开大嘴」的完全子宫破裂也不是什么新鲜事。然而，另一类「疤痕子宫」——子宫肌瘤/腺肌瘤剔除术后疤痕子宫，往往没有受到足够的重视。
子宫肌瘤/腺肌瘤剔除破坏了子宫肌层的正常结构，必然带来宫腔压力增高时子宫壁破裂的风险。根据国外学者复习文献的结果，子宫肌瘤/腺肌瘤剔除术后子宫破裂是自该手术治疗方式出现起就有的并发症。绝大部分发生在妊娠期，可能与质脆而弹性差的疤痕无法承受来自宫腔的压力有关。进入 21 世纪以后，子宫肌瘤/腺肌瘤剔除术的术式更加多样化，仅见于正式发表文章中报道的就手术途径就有经腹腔镜和开腹（有/无腹腔镜辅助），具体的术式也从单一的楔形切除发展为各种旨在保留生育力的改良剔除法，例如日本的 Hisao Osada 报道的「三瓣法」剔除术（triple flap method）。本例中的患者即接受了该种手术。
值得注意的是，随着腹腔镜手术的推广以及辅助生殖技术的应用，腹腔镜子宫肌瘤/腺肌瘤术后疤痕子宫破裂的报道逐年增多。根据 Hisao Osada 等 [1]2018 年发表的文章，他们总结了 1991 年至 2015 年间发表的临床病例分析，腹腔镜腺肌瘤剔除术后子宫破裂的发生率为 0.94%（2/212）。虽然罕见，但往往导致严重的不良结局，如严重产后出血、死胎或死产、极低/超低出生体重早产儿等。有学者认为，由于临床经验的积累，产科医生往往对孕期腹腔镜手术疤痕破裂的风险高度警惕，一般会建议患者在近足月时择期剖宫产，显著降低了自然临产后子宫破裂发生的几率，因此文献报道的腹腔镜腺肌瘤剔除术后子宫破裂发病率并不准确。
与此同时，也有学者对肌瘤/腺肌瘤剔除术后子宫破裂的发病危险因素进行了分析。根据意大利的 Passerini 等 [2] 发表的文章，腹腔镜手术和开腹手术的术后子宫子宫破裂发生率并无统计学差异，电凝止血还是缝合止血亦无显著影响。有趣的是，71.4% 的子宫破裂患者肌瘤手术时接受的是双层缝合，28.6% 是单层缝合，看来增加子宫缝合层数并不会降低子宫破裂的风险。不过，有很多同行注意到，上述研究结果，有的与临床实践并不符合，积累更多的病例进行统计分析非常必要。
2016 年，Nishida 等学者总结了其团队所做的 1349 例腺肌瘤剔除术，术后发生妊娠期子宫破裂的共有 5 例，发病孕周分别为 31、27、30、16 和 19 周，主要临床表现为无宫缩条件下出现腹痛。5 例患者均接受了手术治疗，术中发现所有病例的胎盘均种植于疤痕部位，其中 2 例合并穿透性植入。Nishida 等计算得开腹腺肌瘤剔除术后子宫破裂几率为 2.8%/术次，如患者妊娠，则孕期子宫破裂的几率为 2.3%/孕次，提示腹式肌瘤/腺肌瘤剔除术后妊娠发生子宫破裂并非罕见。这和我们目前普遍认为的开腹手术疤痕要比腹腔镜手术疤痕牢固的观点很不一样。
「三瓣法」剔除术显然是一种为了增加手术疤痕强度而设计的改良术式。推崇这种手术的妇科医生包括 Osada 均认为，多层叠加缝合的方法可增加手术切口部位肌层的厚度，远期形成的疤痕组织抗压能力较强，能够有效降低术后孕期疤痕部位破裂的发生率。经日、美及我国部分临床医生实践，至今尚无该术式术后妊娠子宫破裂的报道。但考虑到这类病例一旦妊娠，临床医生往往高度重视风险防范，如患者接受辅助生育技术助孕时，一般建议单胎妊娠，孕晚期计划分娩，确能有效避免子宫破裂发生，这是无妊娠子宫破裂案例报道的重要原因。本病例当中，手术中证实患者的胎盘种植于前次手术疤痕部位，结合国外学者的报道来看是存在子宫破裂的高危因素的，推测绒毛侵入可能显著降低疤痕组织的厚度及强度。但目前所见的国外文献均未说明子宫破裂的病例为单胎还是多胎妊娠，且经我们与本院的手术团队进行沟通，他们的病例术后妊娠均为单胎，而患者为双胎妊娠（她拒绝减胎），是否多胎妊娠是导致「三瓣法」剔除术后妊娠子宫破裂的独立危险因素？这一点尚待研究证实。然而，考虑到接受辅助生殖助孕的患者往往对「抱婴回家」（take baby home）的期望很高，预计今后可能还将遇到类似病例。在患者拒绝减胎、拒绝放弃胎儿的情况下，如何进行孕期监护，特别是确定恰当的终止妊娠时机至关重要。个人认为，宫腔压力过大可能是导致疤痕破裂的决定性因素。那么是否存在警戒阈值呢？从本病例来看，患者的两个小孩出生体重分别为 1.5 kg 及 1.47 kg，再加上羊水和胎盘的重量，与足月单胎相仿。据此推测，「三瓣法」术后单胎妊娠病例得以足月分娩而不致于发生子宫破裂的，应该是胎儿重量 ≤ 3 kg、无合并羊水过多者。这是我们在评估中需要参考的重要指标。
2、不典型子宫破裂的识别
对于国内的产科医生来说，近年来大家在临床工作中接触到的子宫破裂病例，绝大部分都是发生于子宫下段剖宫产疤痕处，或与之相关的（多见于剖宫产术后阴道试产病例），发生于子宫后壁的疤痕破裂非常罕见。由于发生部位特殊，所产生的临床症状和体征与前壁和/或下段破裂截然不同，具有「非典型性」，非常容易误诊漏诊。从本病例来看，假如延误治疗，很有可能出现一尸三命的惨痛结局。
下面我们来看一下这个病例的一些细节。
第一，病例的风险评估。首先，患者的既往史是很明确的，她接受过腹式肌瘤剔除术，手术切口贯穿整个子宫肌层，这应该是破裂风险最高的疤痕类别。第二，患者是双胎妊娠，这在前述的疤痕子宫风险因素上又加了一个重重的砝码。第三，胎盘附着的位置是非常重要的参数。我们之前从未接触过同类病例，因此对这一个风险因素没有十分重视。但现在我们已经知道，风险 1+2+3 的危险程度肯定大于风险 1+2。总结起来，本例患者存在子宫破裂高风险，何况她入院的时候还存在另外两个高危因素：羊水过多和频密弱宫缩，接诊医生必须高度警惕。
第二，患者不典型临床症状和体征出现的机制。前面说过，这个病例是一个非典型性的子宫破裂。首先，患者的腹痛出现在剑突下，尤其是在进餐后出现，与急性胃肠炎或食物中毒非常难鉴别。从理论上来说，患者子宫破裂腹腔内大量积血，应该出现全腹痛才对。回看这个病例，请大家注意两个关键因素：宫高 36 cm 和子宫后壁破裂。具有一定临床经验的产科医生都知道，36 cm 的宫高已经达到剑突下，我们术中明确了是附着于破裂的疤痕部位的胎盘出血，可以推测短时间的大量出血先是被局限在宫底到膈下这个狭窄的区域，而且比较靠近后腹膜，这可以解释患者剑突下疼痛和进食后呕吐，同时没有出现全腹压痛和腹膜刺激征。万幸患者是一位年轻妇女，没有基础疾病，双胎发育的也比较好，没有出现严重的并发症，母儿耐受力都比较好，这为我们抢救争取到了宝贵的时间。特别是由于胎盘位于破裂的疤痕部位，当子宫破裂时胎膜没有被同时撕裂，胎儿不至于落入腹腔，这为抢救早产儿创造了条件。
第三，这个病例体现的是多学科团队合作在产科急危重症处理中的作用。首先，从产科医生这方面来看，对高危因素的警惕和重视的前提下，在鉴别性治疗无效（解痉和抑酸药物不能缓解症状）后马上想到子宫破裂的可能，迅速做出终止妊娠和剖腹探查的决定非常重要，能不能争取到抢救的时间的关键就在这里。第二，团队的默契是抢救成功的基础。虽然我们总在强调团队合作，也进行过许多应急演练，但实际上大家都知道，真实场景中，团队都是临时形成的，成员不太可能是和你进行过演练的那些人。但是每个人明确自己的责任，熟悉自己的业务，能够迅速找到自己的位置和分工，抢救才能顺利开展。可以想象，只来得及往手术区域泼消毒液就要开腹的情况下，如果还要商量一下谁该干什么，病人怕是要凉了。在本病例中，手术时麻醉医生全力纠正失血性休克，维持生命体征平稳，产科医生以最快的速度切开子宫取出胎儿，找到破裂口并进行修补，儿科医生成功复苏窒息的早产儿，最终实现了大小平安的目标。患者保住了子宫，得到了梦寐以求的孩子，这对于她来说是最完美的结果了。
参考文献
[1] HISAO O. Uterine Adenomyosis and Adenomyoma: The Surgical Approach[J]. Fertil Steril, 2018,109(3): 406-417.
[2] GAMBACORTI-PASSERINI A, GIMOVSKY A, LOCATELLI A. Trial of labor after myomectomy and uterine rupture: a systematic review. [J]. Acta Obstet Gynecol Scand, 2016,95: 724-734.
